6.- Análisis de los conocimientos publicados sobre el Osteoma Osteoide. Su relación con las fracturas de estrés, y su concordancia o no con las posibles explicaciones etiopatogénicas.

6.1.1.- “Recidivas” de OO tras resección en bloque

6.1.2.- Las fracturas de estrés recidivantes

6.2.1.- Los osteomas osteoides bilaterales simétricos

6.2.2.- Las fracturas de estrés bilaterales simétricas

6.3.1.- Los OO múltiples

6.3.2.- Las fracturas de estrés múltiples

6.4.- Osteomas Osteoides postraumáticos: Fracturas esféricas por insuficiencia

6.5.- Las similitudes de ambos diagnósticos: fracturas de estrés y osteomas osteoides

6.6.- La edad de los pacientes con OO en extremidad superior

6.7.- Localizaciones específicas de OO y de Fracturas de estrés

6.7.1.- Cuello de fémur

6.7.2.- Raquis

6.7.3.- Cráneo y otros huesos

6.7.4.- Falanges proximales de la mano

6.8.- Lateralización de los OO en la extremidad superior

6.9.- Coincidencias familiares y raciales

6.10.- Dismetrías y Osteoma Osteoide: ¿causa o efecto?

6.11.- Escoliosis dolorosa por OO

6.12.1.- Histopatología del OO y de las fracturas de estrés

6.12.2.- Más sobre la histología: la diferencia del cartílago

6.13.- Una sugerencia: el “ovus” dentro del “nidus”

6.14.- Ultraestructura del OO

6.15.- Dolor y prostaglandinas en el OO y en las Fracturas de Estrés

6.16.- La reacción inflamatoria alrededor del OO, y los OO en huesos contiguos

6.17.- Otros interrogantes sobre el dolor del OO

6.18.- La inervación en el OO

6.19.- Cambios cromosómicos en los OO

6.20.- Coincidencias y confusiones diagnósticas

6.21.- Dificultades diagnósticas y errores terapéuticos

6.22.- Aumento de la incidencia de OO

6.23.- Aumento de la frecuencia relativa en mujeres

 

¿Cómo demostró Jaffe en 1935 que el Osteoma Osteoide era un tumor? No lo demostró: simplemente lo afirmó (1) porque le pareció la explicación más convincente. O mejor dicho, la única explicación aceptable tras desechar otras, en base a los conocimientos que por entonces tenía. Y durante 75 años se han repetido sus ideas, aunque manteniéndose a veces algunas reservas, como ya hemos visto (6).

¿Cómo se puede demostrar ahora que el OO no es un tumor, sino una lesión de origen traumático, una FdE cuyo proceso reparativo adopta una configuración esférica que se cronifica? Por acumulación de suficientes evidencias lógicas.

Examinaremos a continuación diversos aspectos peculiares de los osteomas osteoides, revisando publicaciones y experiencias de muchos autores, y contrastándolos con las dos explicaciones etiopatogénicas a debate, la tumoral y la traumática. Encontraremos discrepancias y concordancias muy interesantes, y explicación para muchos de los problemas, peculiaridades y dudas que hasta ahora se planteaban sobre los Osteomas Osteoides.

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6.1.1.- “Recidivas” de OO tras resección en bloque

Por recidiva de una lesión neoplásica se entiende la reaparición de la misma tras un periodo de ausencia de la enfermedad (remisión): su causa es la permanencia de algunas células neoplásicas en el lugar de la lesión primaria, que pueden permanecer latentes durante cierto tiempo (131,132,133).

Si consideramos los tumores óseos benignos, el que con más frecuencia presenta recidivas es el TCG (tumor de células gigantes) (ref): al estudiarlo podemos ver que la gran mayoría de las recidivas ocurren dentro de los dos primeros años tras la cirugía, y siempre en casos en los que se ha hecho resección intralesional (curetaje) o quedan dudas sobre su completa exéresis. En cambio, cuando se hace resección en bloque del hueso que incluye el TCG, con un margen de seguridad, no se producen recidivas (134,135).

Es una experiencia común cuando se opera un OO que ya en el postoperatorio inmediato el paciente refiere que ha desaparecido su dolor crónico. Pero en algunos casos el dolor permanece y se sigue viendo la lesión. En esos casos no se puede hablar de recidiva, sino de permanencia del OO, debido a no haber acertado a encontrar el nidus (ver más adelante en el apartado 6.24).

Pero lo peculiar de los osteomas osteoides es la descripción de casos tratados adecuadamente con cirugía, en los que tras un largo periodo de tiempo con curación clínica (sin dolor) y radiológica (ninguna imagen radiológica sospechosa), reaparece el dolor y la imagen de un OO en el mismo sitio.

Ya Jaffe en 1953 (136) comunicó que había visto una recidiva o recurrencia de un OO en la tibia de una paciente que ya había sido operada 13 años antes. Jaffe se plantea la duda de si la segunda lesión representa una recurrencia o recrudescencia de la primera, o se ha formado una nueva lesión en el mismo sitio. En ese mismo trabajo Jaffe afirma que la evolución del OO siempre le ha intrigado, y reconoce que todavía no siente que comprenda completamente la naturaleza de esa lesión.

Dunlop publicó en 1970 (137) un caso de OO localizado en el segundo metacarpiano, que recidivó dos veces, pese a haber realizado resección en bloque (lo que en principio debería garantizar la curación) y confirmación histológica; y tras periodos de aparente curación de año y medio en ambas ocasiones.

Con el mismo título que Dunlop, “Recurrent Osteoid Osteoma”, publicó Worland en 1975 (138) su experiencia con una niña que tenía un OO en la diáfisis de la tibia, lesión que resecó en bloque con margen de seguridad. Tras la intervención siguió un año de curación, pero volvió a diagnosticarse un OO, que también fue operado con la misma técnica. Durante los 8 años siguientes la paciente estuvo curada clínica y radiológicamente, pero entonces volvió a presentar el dolor y la imagen de un OO localizado en el mismo sitio que las otras veces. De nuevo se realizó resección en bloque. En las 3 intervenciones se confirmó histológicamente, sin ninguna duda, que era un OO.

Regan (139) publicó el caso de un OO de la diáfisis de cúbito, tratado con excisión completa por curetaje. La paciente estuvo completamente libre de síntomas durante nada menos que 10 años, pero entonces apareció otro OO en el mismo sitio, que fue considerado una recidiva, y que también fue operado.

Arora (140) relató el caso de un OO en el semilunar que se trató con cirugía consistente en curetaje y relleno con injerto, consiguiéndose la curación clínica y radiográfica. Siete años después el paciente volvió a presentar idéntica lesión en el mismo hueso.

Kumar (141) expuso el caso de un chico de 14 años, con un OO en su fémur proximal, al que en la cirugía abierta se le realizó resección completa de la lesión, con margen de seguridad, y confirmación histológica de haber extirpado todo el nidus, de 1 cm. de diámetro. Tras 6 meses asintomático, se reprodujeron los síntomas y apareció otro OO en el mismo sitio.

Otros autores han presentado casos similares: Gangi (51); Muller (142); Groshar (143); Barei (36); Mahnken (144); Finstein (145); Bilgin (146); y Soler (147).

Al enfrentarse con extrañeza a esas “reapariciones” de osteomas osteoides tiempo después de una curación completa, los autores citados discuten dos posibilidades para explicarlo: o bien que por casualidad se ha producido un nuevo tumor en esa misma zona; o bien que quedó “in situ” alguna célula tumoral del OO, manteniéndose en estado latente, y que se activó tiempo después.

Ninguna de esas dos explicaciones nos convence. Estadísticamente es casi imposible que aparezca una nueva neoplasia en el mismo sitio, dada la aleatoriedad de la localización de los tumores. Y por otro lado, además de la confirmación de la resección con margen amplio de seguridad de todo el nidus en muchos de esos casos, en alguno de ellos el nuevo OO apareció en el seno de un hueso neoformado a partir de injerto de cresta ilíaca (137,140).

Aplicando las ideas de la nueva hipótesis (etiología traumática, acúmulo esférico de microcracks), podemos entender que lo que realmente ocurrió fue que, tiempo después de estar curado totalmente el hueso operado, se volvió a producir una concentración excesiva de fuerzas en el mismo sitio, debido al reinicio del mismo régimen de actividad o deporte, con la consecuente formación de otra fractura de estrés “puntual” o esférica, similar a la previa, que creció concéntricamente produciendo otro OO.

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6.1.2.- Las fracturas de estrés recidivantes

En el mundo de la medicina deportiva son bien conocidas las FdE recidivantes, ocasionadas al volver a sobrecargar la misma zona ósea que ya había curado (148). Sairyo (149) refiere el caso de un jugador de baloncesto que tuvo 3 fracturas sucesivas de estrés en la misma vértebra. Lambros (150) presenta un caso de múltiples recidivas de FdE en una tibia. Korpelainen (151) estudia 31 atletas que habían tenido al menos 3 Fracturas de Estrés: encuentra que el entrenamiento excesivo, unido a ciertos factores biomecánicos constitucionales, son las causas principales de ese problema. La baja densidad ósea (152) y la anorexia (153) también son factores favorecedores de fracturas de estrés repetitivas (154,155).

Puede considerarse que hay una pequeña diferencia en las recidivas de ambas lesiones. Las recidivas de FdE, al menos las que ocurren el primer año tras la lesión inicial, no se suelen localizar en el sitio anatómico exacto de la primera fractura (156), debido a que la consolidación de esa FdE produce un aumento de resistencia ósea local. En cambio, en el caso del OO, la cirugía (resección en bloque o curetaje, con o sin injerto, o RF) puede debilitar la zona y facilitar la formación de otra lesión similar, y en el mismo sitio que la primera.

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6.2.1.- Los osteomas osteoides bilaterales simétricos

Revisando la bibliografía sobre el tema, la primera publicación que encontramos es el trabajo de Fagerberg (157), publicado en 1955, titulado: “Osteoid osteoma; a case with bilateral, symetric lesions”, de localización femoral en una niña de 5 años. En un lado se realizó tratamiento quirúrgico, con confirmación histológica del OO; y en el otro lado, que presentaba un nidus radiológico típico, se decidió tratamiento conservador, con buena evolución a los 2 años.

Botella en 1958 (158) publica otro caso de OOs simétricos, localizados en la zona distal de las diáfisis de ambos fémures. Calderoni (159) encuentra dos OO localizados en ambas láminas de la vértebra T7. Yildiz (160) incluye en su casuística a una mujer que meses después de ser operada de un OO en su tibia izquierda presentó otro OO en la derecha. Sluga (38) refiere que operó a un paciente de osteomas osteoides en ambos radios. Ashour (161) realizó una publicación titulada: “Bilateral symmetrical osteoid-osteomas of the feet in one patient”. Dueñas (162) presentó un caso de OO bilateral de mandíbula. Nuesto caso número 1 también se podría sumar a esta lista de osteomas osteoides bilaterales simétricos.

Sólo se puede entender una lesión esquelética simétrica si hay una noxa o causa externa que actúa en ambos lados del cuerpo provocando su aparición. Según la nueva hipótesis de la etiología traumática del OO propuesta aquí, en todos esos casos no se han producido neoplasias bilaterales, sino FdE bilaterales.

Connolly (163), describió el caso de una mujer atleta con dolor crónico de predominio nocturno en ambas piernas, y con lesiones radiológicas en TAC típicas de OO en las dos tibias. Sin embargo, debido a que se trataba de una deportista de alto nivel, y a que los autores interpretan que el depósito de tecnecio en la gammagrafía tenía una disposición más lineal que puntual (curiosamente, pues las lesiones radiológicas que muestra son redondeadas y ovoideas) se hizo el diagnóstico final de fractura de estrés bilateral simétrica. Probablemente lo que más influyó para hacer ese diagnóstico fue la resistencia a aceptar que un tumor (considerando que el OO lo es) pueda aparecer bilateralmente. El caso se trató con medidas conservadoras, y tras 5 meses desaparecieron los síntomas (el autor no refiere la evolución de las lesiones).

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6.2.2.- Las fracturas de estrés bilaterales simétricas

Se pueden encontrar publicaciones sobre FdE simétricas (164,165,166), originadas al realizar actividades repetitivas en las que se sobrecargan ambas extremidades o lados del cuerpo. Se suelen localizar en miembros inferiores, y han sido descritas en soldados (167), corredores de fondo (168), futbolistas (169), e incluso en niños (170,171). También se han descrito en la columna, localizadas en los pedículos (172,173,174). En el miembro superior se ha publicado el caso de un gimnasta de aparatos que presentó FdE bilateral de las diáfisis de ambos radios (175) y un luchador de artes marciales con FdE de ambos cúbitos (176). Matheson (177), revisa una amplia casuística de atletas con FdE, y encuentra que un 16.6% de ellos tenían fracturas bilaterales. Provost (178), analiza 35 militares con fractura de estrés de la diáfisis femoral, y 3 de ellos tenían fractura bilateral.

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6.3.1.- Los OO múltiples

Son muchas las descripciones de OO múltiples, tanto en el mismo hueso como en distintos. Unas veces se le diagnostican a un paciente varios OO a la vez, sincrónicamente, y otras le aparecen en distintos momentos de su vida, metacrónicamente.

La primera publicación al respecto es de Lapidus, que en 1949 (179) encontró 2 Osteomas Osteoides en el mismo fémur de un paciente. Glynn en 1973 (180) refirió 2 nidus en un fémur de un paciente, y 3 en el húmero de otro.

Greenspan (181) presentó en 1974 el caso de un joven que fue operado y tenía 3 nidus de OO en su tibia; realizó también una revisión sobre el tema en su trabajo titulado “Multifocal Osteoid Osteoma”.

Alcalay (182), publicó el caso de un paciente que presentaba osteomas osteoides simultáneos en 2 huesos de la muñeca: escafoides y grande. Planteaba dudas sobre el carácter neoplásico del OO, por aparecer en dos huesos distintos. Su trabajo fue comentado por Resnick (183), que relataba el caso de un varón de 27 años con dolor intenso en antebrazo, que fue operado de un OO en su cúbito proximal, y tras 12 meses volvió a presentar dolor similar al previo: esta vez se encontró un OO en el radio proximal, que también fue operado.

La aparición simultánea de osteomas osteoides en ambos huesos del antebrazo, cúbito y radio, fue publicada por O´Dell (184) en un trabajo titulado: “Osteoid osteoma arising in adjacent bones”. Como los casos anteriores, lleva a pensar en la sobrecarga mecánica como factor etiológico.

Niamane (185) publica un trabajo sobre OO multifocal y recurrente, describiendo el caso de un varón de 31 años al que se le resecó un OO del hueso grande de su muñeca derecha. Un año después se le diagnosticó y se le operó otro OO localizado en el mismo sitio: fue considerado recidiva. Y 4 meses más tarde le apareció un tercer OO en la base del tercer metacarpiano de la misma mano, que también fue operado. En las tres ocasiones se confirmó el diagnóstico anatomopatológicamente. Con la nueva teoría podemos entender que la causa de esos OO fue la actividad mecánica repetitiva que el paciente realizaba. Quizá la osteopenia post-quirúrgica pudo ser en este caso un factor asociado, favorecedor de fracturas por insuficiencia.

Kenan (186) describe el caso de un niño con varios nidus de OO alineados longitudinal y elípticamente en el fémur. Chiou (187) describe un caso parecido de osteomas osteoides en forma de collar de cuentas en el fémur, con 3 nidus conectados por una estructura estrecha, que fueron tratados por tres aplicaciones de ablación por radiofrecuencia en la misma sesión. Se pueden observar imágenes muy similares de fracturas de estrés multifocales en la cara anterior de la tibia y también en fracturas de estrés longitudinales en el fémur (188,189).

Podemos encontrar otros trabajos interesantes que describen OO múltiples: en columna a dos niveles (190,191), en húmero (192,193), escafoides (194), fémur (195,196), tibia (160,197,198), semilunar (199), y en dedos (200).

Solarino (201) describe el caso de una mujer joven que tuvo dos OO, primero en su fémur y después en su tibia. Yildiz (160) refiere haber operado a una mujer que tenía 3 nidus separados en su tibia proximal. Keim (202) describe el caso de una niña de 10 años con 2 osteomas osteoides, localizados en la lámina derecha y en el pedículo derecho de las vértebras lumbares 4ª y 5ª. Palleschi (203) describe un paciente con hemiparesia (y alteraciones biomecánicas) que tuvo 3 OOs, localizados en codo, fémur y peroné. Allagui (204) encontró un paciente con 2 OO en su tobillo: uno en la metáfisis tibial distal y otro en el cuello del astrágalo.

Aynaci (205) ha publicado recientemente una revisión de la literatura científica, encontrando 32 casos de pacientes diagnosticados de OO con múltiples nidus.

Los hallazgos de OO múltiples no se corresponden con la teoría neoplásica, pero en cambio la hipótesis de la etiología traumática (fracturas de estrés) se relaciona mejor con esta particularidad de los OO, como se comenta a continuación.

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6.3.2.- Las fracturas de estrés múltiples

Además de lo que ya se ha dicho sobre las fracturas de estrés bilaterales, podemos encontrar referencias de FdE múltiples localizadas en distintos sitios, en un mismo hueso, o en diversos huesos, y diagnosticadas a la vez, sincrónicamente, o a lo largo del tiempo (155,156,206,207,208,209).

Ariyoshi (210), publica el caso de un paciente al que se le diagnosticaron 3 FdE en la misma tibia. Dusek (154) publica el caso de una atleta que a lo largo de su vida sufrió 4 FdE, la última de ellas 7 años después de haber cesado su actividad deportiva. Weistroffer (211) refiere que de 25 pacientes, militares y deportistas, que habían sido tratados por FdE del cuello femoral (y 19 operados), al revisarlos 5 años después, 9 de ellos (36%) habían tenido otras FdE: uno en el cuello femoral contralateral (simétrica), 7 en la tibia, y dos en metatarsianos (un paciente con FdE en tibia y metatarsiano).

Las lesiones por sobrecarga que preceden a las fracturas de estrés son muy frecuentes en pacientes de riesgo: en estudios con RM realizados a militares (212) y a deportistas (213) se ha encontrado que 1 de cada 4 pacientes afectados tenía lesiones múltiples, con frecuencia bilaterales. Ahora sabemos que esas lesiones también pueden evolucionar hacia OO.

Ruohola (214) estudió a 154 pacientes militares a los que se les realizó una RM por dolor anterior en la pierna relacionado con sobrecarga mecánica. Cuarenta y nueve de ellos tenían lesiones bilaterales. Cuatro pacientes tenían 2 lesiones en la misma tibia, y 2 pacientes tenían 3. Un paciente tenía lesiones óseas de estrés simultáneamente en tibia y peroné. La RM también reveló dos Osteomas Osteoides.

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6.4.- Osteomas Osteoides postraumáticos: Fracturas esféricas por insuficiencia

Revisando las series clásicas de OO, encontramos que muchos pacientes referían un traumatismo concreto en el mismo lugar donde meses o años después aparecía un OO. Eso ocurría en un 30% de los pacientes del trabajo de Jaffe de 1945 (3) y en el 25% de la serie de Aegerter (6). En el análisis de 40 osteomas osteoides hecho por Kendrick (215), 15 de ellos (37.5%) tenían una historia de traumatismo.

Al aceptarse en general la etiología neoplásica, muchos clínicos no registran ese antecedente en las historias de sus pacientes con OO. Pero bastantes publicaciones han descrito osteomas osteoides aparecidos claramente como consecuencia de un traumatismo local previo (216,217,218,219,220,221,222,223,224,225,226).

Como caso curioso por la edad del paciente, Shan (227) describe el de un niño de 8 meses con un claro antecedente traumático: sufrió una caída de un andador, lesionándose la rodilla derecha. El dolor se hizo persistente, y poco después se le hicieron unas radiografías, encontrándose un OO en el tercio proximal de esa tibia.

Es muy interesante el trabajo de Baron de 1992 (228), titulado “Ostéomes ostéoides post-traumatiques”, en el que publica una recopilación de 15 casos. En todos ellos encuentra la misma secuencia, a saber: 1) traumatismo local, 2) radiografías normales, 3) supuesta curación y periodo asintomático, 4) aparición tiempo después de un OO en esa zona, con dolor y radiología típica, y 5) curación con cirugía.

Para explicar a la luz de la nueva teoría etiopatogénica el origen de los OO que siguen a un traumatismo, pensemos que inicialmente la energía del traumatismo, que no llega a fracturar el hueso, puede producir una lesión compuesta por múltiples microcracks, que son de mayor tamaño y concentración en la zona del mayor impacto traumático. Además sabemos que el traumatismo provoca edema óseo e hipoperfusión vascular, lo que en el periodo siguiente disminuye la capacidad metabólica reparativa. Mientras dura ese estado de insuficiencia ósea local, las actividades repetitivas de baja intensidad lesiva (incluso las de la vida diaria) van transmitiendo nuevas fuerzas a la zona lesionada, agrandando los microcracks iniciales, sin que las unidades osteoblasticas sean capaces de repararlos. Se produce entonces una FdE por sobrecarga, que en este caso es por insuficiencia, que si progresa concéntrica y esféricamente llegará a ser un OO. Spence (229) señaló que la osteoporosis regional es frecuente en el área donde aparece un OO. Schaffler (230) demostró que alteraciones ultraestructurales de la matriz ósea, en concreto de las relaciones entre las fibras de colágeno y los elementos minerales, favorecían la aparición de grandes microcracks; y apuntó que los traumatismos podían favorecer esas alteraciones.

De manera similar a esos OO mencionados, también algunas FdE tienen como antecedente un traumatismo mayor, con radiografías iniciales negativas y periodo silente (117,231).

Los Osteomas Osteoides que se han desarrollado en el seno de un callo de fractura están relacionados con los OO postraumáticos: la actividad física repetitiva en ese hueso patológico puede provocar un acúmulo de microcracks, que acaban produciendo una fractura de insuficiencia; cuando la progresión de esas microlesiones es puntual o concéntrica, termina siendo un OO. Así, se han publicado OO aparecidos en el seno de fracturas que fueron operadas con osteosíntesis: García lo describe en un fémur (232); Adil en el radio distal (233); Schulze en la tibia distal (234); Grenard en la diáfisis femoral (235). Y también se han publicado Osteomas Osteoides aparecidos en el callo de fracturas tratadas conservadoramente: Sakamoto en un metatarsiano (63), Díaz en una tibia (236).

Leonhardt (237) describe una lesión crónica dolorosa, localizada en un callo de fractura en la tibia, que fue interpretada como osteomielitis y operado sin éxito 2 veces. Al final se hizo el diagnóstico de OO y se curó inmediatamente al curetear el nidus.

Estos OO son equivalentes a las re-fracturas, o FdE por insuficiencia, que ocurren en algunos casos tras retirar el material de osteosíntesis (238), o tras tratar conservadoramente algunas fracturas (239) incluso fracturas de estrés (240).

El factor etiológico de la sobrecarga mecánica se ve claramente en los casos publicados que refieren FdE del radio aparecidas tras fractura del cúbito (241) y tras no-unión o pseudoartrosis del cúbito (242). Es evidente la semejanza con los 2 casos ya mencionados (ver 6.3.1) donde se encontró con sorpresa que después de operar un OO en el cúbito, apareció otro OO en el radio (183,184). Todas esas lesiones fueron causadas por la sobrecarga mecánica transferida al radio.

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6.5.- Las similitudes de ambos diagnósticos: fracturas de estrés y osteomas osteoides

En cuanto a la edad, las FdE ocurren en jóvenes y adolescentes (243), aunque cada vez se ven más en personas que inician la práctica deportiva en la edad adulta (121). Las edades de aparición de los OO muy son similares: su mayor número se diagnostica en la segunda década de la vida, y después la frecuencia va disminuyendo progresivamente (5).

En cuanto al género, aunque las mujeres deportistas tienen más riesgo relativo que los hombres de sufrir fracturas de estrés (117,244), la mayoría de las FdE se diagnostican en varones (102). De manera similar, la frecuencia relativa hombre/mujer para el diagnóstico de OO varía desde 2/1 hasta 4/1 según las series (5,14,19).

En cuanto a la población afectada, las FdE ocurren casi siempre en deportistas, militares, o personas que realizan actividades repetitivas, aunque también pueden aparecer en pacientes sin esos antecedentes (245,246). En el caso del OO, al hacer la historia clínica no se solía tener en cuenta la actividad física que realizaban los pacientes, aunque en muchas publicaciones encontramos que son deportistas. Sin embargo son muchos los autores que citan ese hecho (56,57,59,61,247,248), o el que realicen alguna actividad repetitiva (249) sin considerarlo factor etiológico.

Son frecuentes los retrasos en el diagnóstico en las FdE, sobre todo cuando ocurren en pacientes no deportistas (246,250,251). Y como ya se ha comentado (ver 2.1), también es típico de los osteomas osteoides el retraso desde que aparecen los síntomas dolorosos hasta que se hace el diagnóstico, tanto durante el periodo de silencio radiológico, como también a veces después, cuando ya se ve la lesión (5,34).

Cuando ambas lesiones están en contigüidad con una articulación, se suelen confundir con artritis u otras patologías, y la dificultad y el tiempo que se tarda en llegar al diagnóstico suele ser mayor: eso está descrito tanto en los OO (31,252,253,254), como en las FdE (255,256).

Una diferencia importante y evidente entre ambas lesiones es que las FdE curan, mientras que los OO se cronifican. Aunque también algunos casos de fracturas de estrés se cronifican, produciendo retardos de consolidación y no-uniones o pseudoartrosis (257,258,259). Por otro lado, algunos OO curan tras varios años de presencia dolorosa, desapareciendo el nidus y quedando sólo un pequeño engrosamiento de la cortical (10,42,260,261,262). Son muchos los factores mecánicos y biológicos (106,263) que inciden a lo largo del tiempo en el OO, pero no sabemos cuáles pueden precipitar ese final feliz. Quizá nuevos microcracks en contigüidad con el OO lo transforman en una fractura de estrés planar o normal; o quizá una necrosis por isquemia del nidus desencadena el remodelado que lo integra al hueso…en un proceso similar a la consolidación de una FdE.

La gammagrafía ósea es positiva en ambas lesiones (264,265). Se ha descrito que la FdE emite una imagen lineal mientras que en el OO la captación es de forma redondeada (163) o en doble anillo (13,266). Esta diferente conformación isotópica apoya nuestra teoría de la distinta evolución del acúmulo de microcracks, hacia FdE (configuración e imagen de la captación lineal) o hacia OO (configuración esférica).

En RM, tanto el foco de una fractura de estrés como el nidus de un OO producen típicamente hiperseñal en T2 (267,268). Kawaguchi (269) ha relacionado la alta actividad en los osteoblastos del nidus del OO produciendo la enzima ciclo-oxigenasa-2, con el consiguiente aumento de prostaglandinas y de actividad inflamatoria, como causa de esas imágenes de alta intensidad detectadas en T2 en la RM. En los niños, donde esa actividad enzimática y el edema alrededor del nidus es mayor (23), los estudios con RM de osteomas osteoides hacen pensar muchas veces en neoplasias malignas (26,270). Lo mismo se ha visto que ocurre en las fracturas de estrés (271). Tyrell (272) publicó el caso de 6 pacientes que, por los hallazgos de la RM, fueron derivados al Servicio de Oncología, comprobándose después que lo que tenían eran fracturas de estrés.

La interpretación de las pruebas de imagen no es objetiva, y hay estudios que muestran y cuantifican la discrepancia entre observadores (268). En algunos casos la RM es compatible con FdE y también con OO. En casos dudosos, los datos clínicos de que disponga el Radiólogo, por ejemplo antecedente de actividad deportiva, o cronicidad del dolor, apoyarían un diagnóstico u otro. Ahora sabemos que ambas lesiones están mucho más emparentadas de lo que antes se pensaba, y que la única diferencia es que la expansión y el acúmulo de los microcraks se produzcan en un plano del hueso afecto (formando una FdE), o de forma concéntrica y esférica (formando un OO).

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6.6.- La edad de los pacientes con OO en extremidad superior

En las grandes series publicadas, se encuentra que aproximadamente el 90% de los pacientes con osteoma osteoide tienen entre 5 y 25 años de edad en el momento del diagnóstico (14,37). Stoller (267) en su amplia revisión calcula que la edad media de los pacientes a los que se diagnostica un OO es de 17 años.

Si el OO fuera un tumor óseo, la edad de aparición no tendría que variar según el hueso en el que aparece. Sin embargo, es llamativa, aunque no se había advertido hasta ahora, la marcada diferencia de edad de los pacientes que presentan OO en la extremidad superior (ES) en comparación con la del resto de pacientes con OO en otras localizaciones.

Foucher (273) refiere 27 pacientes operados de OO en mano y muñeca, y la media de edad era 33 años (con un rango de 17 a 67). Marcuzzi (274) presenta 18 casos, con una edad media de 27 años. Themistocleous (68) operó a 48 pacientes con OO de ES, y la edad media era de 28 años, siendo llamativo además que el paciente de menor edad tenía 20 años (rango de 20 a 42). En una revisión sobre 91 pacientes que publicó Rosenthal (40), los 17 que padecían OO de ES tenían una edad media de 26 años, mientras que en el resto de la serie, con OO en esqueleto axial y en extremidad inferior, la edad media era 21 años. En la serie que presenta Gangi (275), los enfermos con OO del ES tenían una edad media de 40 años. De Smet (276) presenta 6 casos de OO localizados en mano y carpo, con una edad media de 35 años. Murray (277) refiere 11 pacientes con OO en huesos del carpo, que tenían una edad media de 31 años.

La edad media de los OO de extremidad superior en el conjunto de las series citadas es de 29.5 años. Esta diferencia tan marcada con los 17 años que, como ya se ha dicho, refiere Stoller para la totalidad de los OO (267) no puede explicarse con un origen neoplásico del OO, y sí que coincide en cambio con la teoría que estamos desarrollando, pues las actividades manuales, tanto laborales como deportivas, que provocan sobrecarga ósea de la ES, son más propias de las edades posteriores a la adolescencia. Podemos encontrar muchos niños menores de 15 años con OO en fémur o en tibia, pero en esas edades no hay OO localizados en ES.

De manera similar, los pacientes que sufren fracturas de estrés que afectan a sus huesos del miembro superior también están en el periodo final de la adolescencia o son adultos, mientras que los niños y adolescentes jóvenes no tienen prácticamente nunca FdE localizadas en huesos de la ES (101,278,279). Este paralelismo tan marcado entre OO y FdE se explica fácilmente al considerar la misma etiología, la sobrecarga mecánica repetitiva, para ambas lesiones.

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6.7.- Localizaciones específicas de OO y de Fracturas de estrés

Los mapas de localización y frecuencia relativa de OO y de FdE muestran muchas similitudes (5,121,177). Vamos a hacer algunas observaciones sobre esas localizaciones que resultan muy interesantes:

6.7.1.- Cuello de fémur

Es una de las localizaciones típicas del OO (56,78,248,280). En la serie de Dahlin (5), el 27% (43 de 158) ocurrieron en el fémur proximal.

También un alto porcentaje de las FdE se localizan en el cuello del fémur (211,281,282,283), tanto en el borde antero-externo como en la arcada interna, producidas por fuerzas de tracción las primeras, y por compresión las segundas, como describió Devas (284). Siguiendo a ese autor, y con la nueva teoría etiopatogénica, cuando diagnostiquemos a partir de ahora un OO en cuello del fémur podremos decir, según su localización, si se ha producido por fuerzas repetidas de tracción o de compresión.

Laredo (285) evaluó la distribución topográfica de 11 osteomas osteoides localizados en esa zona, sugiriendo la relación con las cargas mecánicas; pero no se atrevió a sacar conclusiones etiopatogénicas.

Batt (286) publicó el caso de una mujer de 29 años, deportista de nivel medio-alto, que se quejaba de dolor en la cadera. Se diagnosticó un OO en el cuello femoral, cerca del trocánter menor, que fue tratado y curado conservadoramente. Dos años más tarde apareció un dolor similar, pero esta vez en la otra cadera, donde se encontró una fractura de estrés de localización simétrica al OO previo.

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6.7.2.- Raquis

La mayoría de los OO de la columna se localizan en el arco posterior, y sobre todo en las vértebras lumbares (33,287). Cuando un deportista realiza esfuerzos que inciden sobre su raquis, la mayor sobrecarga mecánica se concentra en esas mismas estructuras y en ese nivel nivel, donde también se suelen localizar la mayoría de las fracturas de estrés (172,173).

Molsberger describió en 1989 (288) el caso de un paciente con dos lesiones en ambas “pars interarticularis” de la vértebra L5: el autor achaca a la casualidad el que a un lado apareciera un OO típico, y al otro una espondilolisis. Pero hoy en día sabemos que la espondilolisis es una fractura de estrés de la “pars interarticularis” (289,290,291), por lo que podemos afirmar que ambas lesiones tenían la misma etiología de sobrecarga, aunque la configuración espacial a un lado fue lineal, produciendo una FdE (con posterior pseudoartrosis o no-unión de la pars), y al otro fue esférica, ocasionando un OO.

Wilkinson (292) había descrito en 1974 que las espondilolisis unilaterales se acompañaban de esclerosis e hipertrofia del lado contralateral del arco vertebral, por sobrecarga mecánica; y curiosamente en su trabajo presentaba 7 pacientes en los que inicialmente se había sospechado el diagnostico de OO u osteoblastoma.

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6.7.3.- Cráneo y otros huesos

Dahlin señalaba (5) que los OO nunca se encuentran en la bóveda craneal, ni en la clavícula ni en el esternón. Sin embargo se han publicado casos en todas esas localizaciones (65,293,294,295). Podría pensarse que los huesos que no soportan cargas no pueden sufrir ni FdE ni OO. Sin embargo, todo hueso tiene un proceso de remodelado continuo, con microcracks y aposición osteoblástica. Las presiones o tensiones que el hueso recibe, o los traumatismos, pueden alterar ese proceso. Como ejemplo de esto último, se ha publicado un OO localizado en el esternón, que comenzó después de que el paciente recibiera en el tórax una coz de un caballo (296).

La masticación somete a cargas mecánicas repetitivas a algunos huesos del cráneo, y en concreto a la mandíbula: lo que explica que la mayoría de los OO del cráneo aparezcan en ese hueso. En 2001 Yang (297) hizo una revisión sobre 11 osteomas osteoides localizados en la mandíbula: además, la edad media de esos OO era 29.3 años, mayor que la de la media de OO en general y similar a la de los OO de ES.

Las publicaciones de osteomas osteoides localizados en otros huesos del cráneo son excepcionales, y en alguna de ellas podría considerarse que el diagnóstico es incorrecto (294). En cualquier caso, según la nueva teoría, si realmente se tratan de verdaderos OO su origen se debe buscar en una sobrecarga mecánica localizada, bien crónica o bien por un traumatismo. Por ejemplo, los OO descritos localizados en la mastoides del hueso temporal (298) tendrían su origen en las tensiones repetidas transmitidas por la contracción del esternocleidomastoideo.

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6.7.4.- Falanges proximales de la mano

Birks (299) presentó seis osteomas osteoides de falange proximal localizados todos ellos en la superficie palmar del cuello de la falange. Y en su trabajo, al revisar las publicaciones en lengua inglesa de los últimos 40 años, encontró que de 25 osteomas osteoides de falange proximal en los que se especificaba la localización, en 16 de ellos se localizaba el OO también en esa fosa supracondilar de la falange. Esta predilección topográfica tan concreta se explica bien si pensamos en términos biomecánicos: el acúmulo de microcraks que origina el OO se localiza en la zona ósea de mayor concentración de cargas o de menor resistencia a la fatiga de la falange, determinada anatómicamente.

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6.8.- Lateralización de los OO en la extremidad superior

En las series publicadas que hemos encontrado en las que se refiere el lado en el que se localizan los OOs de mano, muñeca y extremidad superior en general, vemos una asimetría explicable solo por razones biomecánicas. Hasta ahora nadie había publicado este hecho.

Doyle (300) registra en su trabajo 6 osteomas osteoides en lado derecho y 1 en izquierdo; Marcuzzi (274) 12 en derecho y 6 en izquierdo; Utrillas (301) 16 en derecho y 9 en izquierdo; Themistocleous (68) 32 en el derecho y 16 en el izquierdo. Sumando las cuatro series, resultan 66 osteomas osteoides en el lado derecho frente a 32 en el izquierdo. Si esa lateralización ocurriera, por ejemplo, en el cáncer de pulmón, ya se habría investigado la causa.

Con nuestra nueva teoría podemos afirmar que el origen del OO es la sobrecarga mecánica, y nos explicamos entonces esa localización asimétrica, pues la ES derecha realiza más actividades deportivas y laborales. La gran mayoría de las FdE de la ES se localizan también en el lado derecho (102,302,303). Lógicamente los pacientes zurdos tendrán las FdE, y los OO, en su extremidad superior izquierda. Girard (304) presenta el caso de un agricultor zurdo que tuvo un OO en el hueso trapezoide de su muñeca izquierda, con la que más fuerza hacía al trabajar.

Hay que hacer la salvedad de que algunos OO postraumáticos de la ES, consecutivos a un traumatismo directo, como un martillazo, no tendrán una lateralidad dependiente de la mayor actividad con la mano dominante, sino que, al revés, se localizarán más frecuentemente en la mano izquierda, que suele sufrir ese tipo de accidentes (146). Esto ocurrió en 2 pacientes tratados en nuestro Hospital (ver 7.1).

Un caso paradigmático y muy ilustrativo sobre la sobrecarga biomecánica lateralizada que ocasiona la aparición de OO en ES es el de una mujer de 30 años que presentaba dolor intenso en el tercer dedo de su mano derecha. Tocaba la pandereta en un grupo folklórico, realizando con ese dedo golpes repetidos durante mucho tiempo. Tras un diagnóstico inicial de tenosinovitis, se le diagnosticó un OO en la fosa supracondilar de la falange media, que se curó con curetaje. (Caso operado por el Dr. F. Piñal, Santander, España). (Figura nº 4).

Osteoma Osteoide localizado en la falange en una mujer que tocaba la pandereta en un grupo musical, golpeando de manera reiterada y prolongada con ese dedo. (Caso cedido por el Dr. F. Piñal). La relación causa / efecto (percusión repetida, sobrecarga mecánica / fractura de estrés, que en este caso adoptó una disposición esférica, esto es, un OO) es evidente. (Ver texto).

Osteoid Osteoma Fig. 4: RM lateral del tercer dedo.

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6.9.- Coincidencias familiares y raciales

Kalil (305) publicó el caso de un chico de 6 años que fue diagnosticado y operado de un OO en el cuello del fémur izquierdo. Su hermano, que era 3 años más joven, sufrió la misma lesión también cuando cumplió los 6 años. En ambos casos se confirmó el diagnóstico histológicamente.

Kaye (306) publica otro caso muy similar pero en gemelos, en los que el OO apareció a la misma edad.

Shirado (307) refiere el caso de dos hermanas gemelas que fueron operadas de OO localizado en la cadera, una con 13 años y la otra con 14.

Para intentar explicar eso, recordemos que la respuesta del hueso a las cargas mecánicas es variable de unos individuos a otros, y que esa “mecano-sensitividad” se ha demostrado que depende de factores genéticos (308). Esa similar respuesta fisiológica al estrés óseo puede facilitar la aparición de OO ó de FdE en individuos genéticamente similares, que también suelen ser fenotípica o anatómicamente similares. Es por eso que se han descrito FdE similares en hermanos y miembros de la misma familia (309,310). Otro factor que puede ser causa de esa coincidencia es que los hermanos utilicen el mismo tipo de utensilio, como una silla peculiar; o bien que realicen el mismo tipo de actividad o deporte, sobrecargando la misma zona anatómica.

En cuanto a aspectos de genética más generales, hay otra coincidencia interesante: se ha visto que los individuos de raza negra tienen mayor densidad mineral ósea y menor riesgo de sufrir FdE que los de raza blanca (117,311,312). Y Stoller encontró, en su amplia revisión, que los americanos de origen étnico africano también tienen muy baja frecuencia de aparición de OO, en comparación con los individuos de raza blanca (267).

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6.10.- Dismetrías y Osteoma Osteoide: ¿causa o efecto?

Se han descrito hipercrecimientos y angulaciones en huesos de extremidades inferiores (EI) en niños diagnosticados de OO (313,314,315). Se ha visto que ocurre lo mismo en muchos niños con fracturas de fémur o de tibia, atribuyéndose ese hecho sobre todo al aumento de vascularización provocado por el proceso inflamatorio de la consolidación, lo que produce hiperfunción de la fisis (316). Ahora entendemos que el mismo efecto se produce por la misma causa, pues el OO también es una lesión traumática que produce hipervascularización en el contexto de un proceso de consolidación ósea.

Pero no sólo habrá que considerar al OO como causante de discrepancia en la longitud de las EI, sino que también puede ser una consecuencia de la misma.

Se ha demostrado que la discrepancia de EI es un factor de riesgo para la aparición de fracturas de estrés (151,317,318). Un estudio en corredores de fondo encontró que el riesgo de sufrir FdE era 2.4 veces mayor cuando el deportista tenía diferencia de longitud de sus piernas que cuando no (319).

Por tanto, una longitud diferente de las EI es un factor de sobrecarga biomecánica, que puede favorecer la aparición de OO, y esto tanto en niños como en adultos. Alani (253) presenta el caso de un niño de 9 años que en el momento de iniciar los síntomas de un OO del cuello del fémur ya tenía 2 cm. de alargamiento en esa extremidad. Kaweblum (320) presenta un caso similar, de un niño de 2 años y medio, con un OO localizado en su fémur derecho, fémur que era 2.5 cm. más largo que el izquierdo en el momento del diagnóstico. En ambos caos puede deducirse que la discrepancia no ha sido efecto del OO, sino factor causal importante.

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6.11.- Escoliosis dolorosa por OO

Se sabe que ante una escoliosis dolorosa debe sospecharse un OO, que se localiza en el lado cóncavo, y más o menos en el ápex de la curva (321). Un OO localizado en el arco posterior de una costilla puede causar el mismo efecto, como se ha descrito (322). Está claro que esas escoliosis se deben a la contractura muscular antiálgica crónica, y que cuando se opera el OO mejora o se corrige la escoliosis (14,190,191).

También las FdE del raquis se comportan así. Bodart (323), presenta el caso de una niña con escoliosis dolorosa ocasionada por una espondilolisis unilateral. Al curar la lesión de estrés de la pars interarticularis desapareció el dolor y se resolvió la escoliosis.

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6.12.1.- Histopatología del OO y de las fracturas de estrés

La visión macroscópica de un OO resecado en bloque, al igual que la visión por radiología o TAC, no ofrece lugar a dudas. El nidus es pequeño y redondeado, de unos 10 mm de diámetro (menor de 20 mm por definición). Contiene un material homogéneo rojizo o pardo, de consistencia gelatinosa o algo dura, aunque se puede cortar con el bisturí. Está bien circunscrito por hueso escleroso, si bien en los OO subperiósticos la parte externa del nidus está contenida por periostio (5,6,324).

La histología del OO es característica (130,325,326). El tejido del nidus es predominantemente osteoide, hueso inmaduro, no laminar, y no calcificado. Las trabéculas de osteoide del OO son irregulares y están entrelazadas: en unos OO son finas y en otros son anchas. Con frecuencia se puede observar cierta orientación radiada de las trabéculas, desde la periferia hasta el centro del nidus, donde puede haber mineralización (327). Están recubiertas o rodeadas por un rodete de osteoblastos, frecuentemente colocados en una disposición en empalizada, con signos de ser metabólicamente muy activos, aunque sin presentar atipias celulares. También se suelen ver algunos osteoclastos. Entre las trabéculas se observa siempre un estroma fibro-vascular ricamente capilarizado. Se ha observado que el calibre de esos vasos es mayor en la periferia del nidus, y va disminuyendo hacia el centro (328). Con tinciones específicas pueden verse las finas fibras de los nervios periféricos.

Vamos a encontrar hallazgos similares si estudiamos una fractura en proceso de consolidación (6,329): un tejido reparador reemplaza al coágulo inicial y constituye el foco, con fibroblastos pluripotenciales multiplicándose, con crecimiento de terminales nerviosas, con neoformación vascular (angiogénesis) y con proliferación de osteoblastos activos (osteogénesis). Se ha descrito que 3 días después de producirse una fractura los osteoblastos ya producen tejido osteoide (330). Las señales de tipo mecánico y biológico modifican la actividad celular, y el osteoide se va mineralizando según avanza el proceso de consolidación.

Muchos autores han advertido que hacer una biopsia de una fractura de estrés puede dar lugar a errores diagnósticos importantes, pues los abundantes osteoblastos activos forman un tejido “pseudo-sarcomatoso” (326,329,331,332). Lo mismo ocurre con los osteomas osteoides, y ya Dahlin, al describir su histología dice que: “casi nunca deja de suscitar la sospecha de sarcoma osteogénico”, y aclara a continuación que: “la estructura hística global del osteoma osteoide, incluido el nido de pequeño tamaño, indican la naturaleza benigna de las células” (5).

El hueso inmaduro, reticular o trenzado, que constituye el nidus, tiene las fibras colágenas en disposición irregular, no orientadas según las exigencias funcionales (porque no las hay). Ese tejido es similar al que se ve en los huesos del feto (333). Pero dentro del nidus, el proceso para que esas láminas se orienten y pasen a ser hueso maduro, laminar, y se mineralicen, está bloqueado, porque para ese proceso se requiere el paso de fuerzas mecánicas a través del tejido óseo.

Alrededor del nidus, delimitando muy bien al OO, hay hueso denso maduro, escleroso. Las fuerzas de tracción y compresión se transmiten por el hueso afecto, pero al llegar al nidus lo rodean, produciéndose lo que podríamos llamar una “burbuja” biomecánica.

Esa esclerosis que rodea al nidus es grande en localizaciones corticales y discreta en hueso esponjoso, donde algunos OO no tienen apenas ribete escleroso, debido a la menor concentración de cargas en esas zonas. Ocurre lo mismo que con la curación de las fracturas, de estrés o normales, pues las localizadas en hueso cortical diafisario cursan con abundante callo perióstico, mientras que la que se producen en la esponjosa de las metáfisis apenas lo producen (130). La esclerosis reactiva del OO es más densa en contacto con la superficie del nidus, y se puede extender varios centímetros, difuminándose según se aleja del nidus, siguiendo las lineas de carga.

Aunque se han descrito casos en los que una FdE se ha mantenido activa durante años (258,259,334), en general las FdE curan totalmente en poco tiempo, completándose el proceso de consolidación y remodelación. De igual manera, los OO que curan espontáneamente desaparecen sin dejar cicatriz, o dejando una zona de esclerosis residual, gracias al mismo proceso de consolidación y remodelación (335,336).

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6.12.2.- Más sobre la histología: la diferencia del cartílago

Pero hay una gran diferencia en la histología de las FdE y del OO. En el callo de la fractura se empieza a ver pronto tejido cartilaginoso, condrocitos (330), mientras que en el nidus de un OO nunca o casi nunca (130) se ve formación de matriz cartilaginosa. Fechner (327) afirma que excepcionalmente se ha encontrado cartílago en un OO, pero en casos en los que había habido una fractura en la zona de la lesión, manipulación quirúrgica previa, o en algún OO subarticular. Otros autores han publicado casos de OO y Osteoblastoma con cartílago (337,338).

Unas consideraciones mecano-biológicas nos pueden aclarar esa llamativa diferencia. La evolución del tejido pluripotencial mesenquimal que aparece inicialmente en un foco de fractura está influenciada por las fuerzas mecánicas (339,340). Un exceso de tensiones conlleva la producción de tejido fibroso; el movimiento moderado y las fuerzas hidrostáticas de compresión son un estímulo para la condrogénesis; y las cargas suaves favorecen la osificación directa intramembranosa (341). Como dentro del OO no hay movimientos ni paso de fuerzas, no se produce el estímulo mecano-biológico que transforma el tejido óseo inmaduro (o más bien pluripotencial) en tejido cartilaginoso o condral (342). En cambio, en el foco de una fractura hay fuerzas y movimientos que, influyendo en los tejidos (mecanobiología), hacen que las células mesenquimales pluripotenciales se transformen en cartílago: así evoluciona la plasticidad tisular, contribuyendo al proceso de consolidación: según va aumentando la estabilidad, ese cartílago se osifica, en un proceso llamado osificación endocondral (343).

Urist (344) realizó en 1979 un interesante experimento con un OO resecado en bloque de un paciente. El supuesto tumor fue cortado en 2 mitades, confirmándose el diagnóstico histologico en una de ellas. La otra mitad fue a su vez cortada en diversos fragmentos, que se transplantaron dentro del músculos de ratones inmuno-incompetentes. Comprobó que el tejido implantado crecía con rapidez, formando hueso. A las 4 semanas realizó el examen histológico, encontrando en los tres especimenes transplantados en fresco hueso esponjoso con médula ósea, pero también tejido cartilaginoso. La explicación para este hallazgo que a Urist le sorprendió es que los osteoblastos y pre-osteoblastos del OO, al ser sometidos dentro del músculo del ratón a movimientos moderados, iniciaron su diferenciación a tejido cartilaginoso, debido a las influencias mecanobiológicas que hemos comentado. Si el OO fuera un tumor, las células neoplásicas de la estirpe osteoblástica deberían multiplicarse produciendo células de su misma estirpe, y no transformarse en cartílago.

Aunque no consta que se haya hecho, si se repitiera el experimento de Urist transplantando un fragmento en fresco de los osteoblastos de un callo de fractura, podemos predecir que se encontrarían resultados similares.

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6.13.- Una sugerencia: el “ovus” dentro del “nidus”

Debido a factores biomecánicos y bioquímicos, en el proceso crónico de intento de curación de la fractura esférica que es todo OO, en algunos casos se deposita calcio en el tejido óseo osteoide del centro del OO.

La frecuencia de aparición radiológica de ese núcleo radio-opaco varía según las series, y se ha estimado que aparece en el 50% de los OO (3,345). Su forma puede ser redonda, irregular, en forma de anillo o uniformemente denso. Cuando aparece como calcificación central se considera patognomónica, y ha sido llamada secuestro anular o “bull´s eye” (13,33,346).

Jaffe dejó claro que el término latino “nidus” se refería al OO propiamente dicho, observado en radiología como una imagen radio-lúcida redondeada. Sin embargo algunos autores consideran equivocadamente que el nidus es esa zona mineralizada que a veces se observa en su centro, visible también en las preparaciones histológicas (6,54,344).

Para evitar confusiones, podríamos referirnos a esa calcificación central empleando el término “ovus”, huevo en latín, por estar dentro del nidus. (Figura 5)

Osteoid Osteoma Fig. 5: Jaffe dio el nombre de “nidus” a la lesión esférica que constituye el OO, formada por tejido osteoide ricamente vascularizado rodeado por hueso escleroso. En algunos Osteomas Osteoides, en el centro de ese tejido osteoide del nidus se deposita calcio, visualizándose, sobre todo en imágenes de TAC, un núcleo radiodenso como el que se aprecia en esta imagen de un OO localizado en el peroné distal. Al encontrarlo dentro de un nidus (en latín: nido), podemos llama a esa calcificación central “ovus” (en latín: huevo).

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6.14.- Ultraestructura del OO

Steiner (347) estudió con microscopía electrónica 5 OO, encontrando osteoblastos de morfología similar a los normales. También describió la presencia de osteoclastos, osteocitos y pre-osteoblastos, todos ellos normales aunque activos, en una matriz de osteoide, con áreas de tejido óseo inmaduro entretejido.

Fadda (348) estudió 4 osteomas osteoides y describió un gradiente de diferenciación desde la periferia hasta el centro.

Estos hallazgos van en contra de la teoría neoplásica, pues toda neoplasia se caracteriza por presentar atipias celulares y crecimiento irregular, lo cual no ocurre en el OO, como ya destacó Aegerter (6).

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6.15.- Dolor y prostaglandinas en el OO y en las Fracturas de Estrés

Siempre ha llamado la atención que el OO fuera una lesión pequeña pero dolorosa. La mayoría de las veces el dolor es de predominio nocturno y, según la localización, también duelen a la palpación. Se ha afirmado que si no fuera por el dolor, no sería necesario operar los osteomas osteoides (349)

Para explicar ese dolor se han propuesto 3 teorías: el aumento de la presión vascular (328,350), la profusión de terminaciones nerviosas (351,352) y, sobre todo, la alta concentración de prostaglandinas (PG) que hay en los OOs: se ha encontrado que los niveles de PG en el nidus de un OO es entre 100 y 1000 veces más alto que en el hueso normal (353,354).

Es clásico repetir que la aspirina (AAS) alivia el dolor del OO, y ese efecto se ha relacionado con su capacidad de inhibir las enzimas ciclo-oxigenasas (COX), responsables de la producción de PG. Por eso los analgésicos narcóticos no son efectivos. En cambio los Anti-inflamatorios-no-esteroideos sí que son eficaces, e incluso algunos trabajos clínicos (45,349) encuentran que los inhibidores selectivos de la COX tipo 2 son más eficaces que la aspirina en la reducción del dolor producido por OO.

En un interesante trabajo Mungo (355) estudió la concentración de COX en el OO y en diversos tumores y lesiones óseas, por medio de tinciones inmunohistoquímicas. Encontró alta positividad en tejidos obtenidos de 12 pacientes con OO, y también en el tejido de un callo de fractura. Sin embargo las tinciones fueron negativas (COX-2) o muy débiles (COX-1) en osteoblastoma, displasia fibrosa, y otras lesiones. Esta similitud enzimática-metabólica entre el OO y un callo de fractura, refuerza aún más la teoría de que se trata de la misma lesión, al menos en su origen etiopatogénico. Mungo también observó que los osteoblastos del centro del nidus tienen unas tinciones menos intensas que los que se encuentran en la periferia de la lesión, que son por tanto más activos. También pudo determinar que los osteoblastos del hueso reactivo que rodea al nidus no tienen actividad COX-2.

Kawaguchi (269) examinó algunos osteomas osteoides con RT-PCR (reverse transcription-polymerase chain reaction), encontrando abundante expresión de RNA mensajero (m-RNA) de COX-2 dentro del nidus, mientras que en el hueso que rodea al nidus los niveles son los del hueso normal. Concluyó que la alta actividad de ciclo-oxigenasa 2 de los osteoblastos del nidus activa la síntesis de PG, sustancias pro-inflamatorias y vasodilatadoras que son las responsables del edema que rodea al nidus (típico de las imágenes de RM) y de la sinovitis asociada a los OOs yuxta-articulares (356).

Todos estos hallazgos refuerzan e ilustran la nueva teoría: en los OOs ocurre lo mismo que en el proceso de curación de cualquier fractura. Al iniciarse la reparación, los osteoblastos se activan y sintetizan ciclo-oxigenasas, las cuales producen prostaglandinas (330,357,358,359).

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6.16.- La reacción inflamatoria alrededor del OO, y los OO en huesos contiguos

Moberg (9) en 1952 describe un OO de la cabeza del 4º metatarsiano acompañado de engrosamiento perióstico de la base de la falange proximal y de la cortical adyacente del tercer metatarsiano. Sankaran (360) refiere una proliferación reactiva en el peroné adyacente a un OO en la diáfifis de la tibia. Morton (361) describe tres casos de OO asociados o causantes de reacción perióstica en huesos contiguos. Wilson (362) refiere los problemas diagnósticos que ocasionó un OO de la base del tercer metacarpiano que también mostraba alteraciones en el hueso grande en la gammagrafía y en la RM.

En una interesante publicación al respecto Nelson (363) describe el caso de un joven de 15 años con un OO típico localizado en la 6ª costilla, que presentaba además engrosamiento por hiperostosis de las dos costillas adyacentes, en los bordes contiguos con la 6ª costilla; y también tenía un engrosamiento pleural al mismo nivel que el OO.

Para explicar estos hechos podemos considerar que las prostaglandinas liberadas de manera crónica por los osteoblastos del nidus del OO producen una inflamación e hipervascularización en contiguidad, con aumento de la osteogénesis. Esto explica la importante reacción esclerosa peri-nidal, que como hemos visto también puede afectar a huesos contiguos, y el importante edema que rodea al OO, visible en RM, que como ya hemos comentado es mayor en los niños pequeños (23).

También se ha descrito formación de hueso ectópico en tejidos blandos, asociado a OO (364). Urist (344) especuló que el nidus podría liberar un agente estimulante de la formación de hueso, como la Bone Morphogenetic Protein (BMP). Estudios inmunohistoquímicos han demostrado que la BMP es producida por los osteoblastos activos del OO (365,366).

En las FdE el aumento de PG provoca una reacción osteogénica, observándose pronto un callo perióstico hipertrófico (101,367). Probablemente esta actividad pro-inflamatoria de las PG es la que favorece que algunos OO yuxta-articulares evolucionen con una artrosis progresiva (368,369), precedida por sinovitis y erosiones óseas (370,371) y por esclerosis y reacción perióstica en los huesos que constituyen la articulación (372).

Hay que hacer la consideración de que en las primeras fases de la formación de un OO podría verse reacción inflamatoria y edema en zonas de huesos adyacentes que no fueran producidas por las prostaglandinas de un OO, sino directamente por la sobrecarga o estrés mecánico que afecta a toda esa zona. Heiman (373) describió un nidus en el cuerpo vertebral de T7 asociado con una reacción esclerótica ósea en el cuerpo de T8, con un espacio discal normal. Un caso similar fue descrito por Hurtgen (374).

Como ya hemos apuntado, la sobrecarga mecánica incidiendo a varios niveles puede ocasionar la formación de dos o más osteomas osteoides. Y en una articulación se podría formar uno en cada hueso, a ambos lados del espacio articular. Este hecho se ha descrito en el carpo (182), antebrazo (184), tobillo (204), y en vértebras lumbares (191,202) y es equiparable a la aparición de fracturas de estrés en huesos adyacentes, que también está descrito (206,375).

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6.17.- Otros interrogantes sobre el dolor del OO

Un aspecto interesante del dolor del OO es la constatación de su rápida desaparición tras procedimientos de cirugía, tanto abierta como sobre todo con técnicas percutáneas. Gangi (275) refiere que de 27 pacientes curados con foto-coagulación con láser guiada por TAC, 18 de ellos sintieron un alivio total del dolor en las primeras 24 horas.

Los estudios con angiografía habían demostrado que el OO era una lesión muy vascularizada, con hipercaptación rápida arterial y con persistencia del contraste bastante tiempo en la fase venosa (376,377).

El enlentecimiento del flujo, el éxtasis venoso y el edema que hay dentro del OO, condicionan un ambiente tisular hipóxico y ácido, lo cual estimula la producción de ciertos factores osteoblásticos (prostaglandinas, factores angiogénicos, etc) que estimulan las terminaciones nerviosas del nidus produciendo dolor (269,378). Al abrir la cubierta esférica del OO con la cirugía, se reduce la presión venosa y disminuye la concentración de esas sustancias. El alivio del dolor con AAS y otros Anti-inflamatorios se explica por la inhibición de la síntesis de PG que estos medicamentos producen.

Que los OO duelan por la noche y con el reposo, y en cambio suelan ser poco sintomáticos durante el día, puede explicarse por el aumento del flujo vascular en general que se produce con el movimiento, lo cual disminuye el éxtasis venoso dentro del nidus (379). Sin embargo algunos autores han encontrado que muchos pacientes con OO tienen también dolor relacionado con la actividad (215): hasta un 43% de ellos en la casuística de Lee (380). En los pacientes con FdE es característico ese tipo de dolor “mecánico”, aunque también se describe con frecuencia el dolor nocturno (117,381). Fullerton (281) describe que el 19% de los militares que trató por FdE del cuello femoral referían también el síntoma característico de dolor nocturno.

El dolor del OO no siempre es característico, y puede ser referido en zonas anatómicas diferentes a su localización, dificultando el diagnóstico. Lo mismo puede ocurrir en casos de FdE. Es significativo al respecto el trabajo de McCauley (382), sobre 3 pacientes que sufrían dolor crónico en el tobillo, y que tras mucho tiempo sin tener un diagnóstico cierto se encontraron lesiones localizadas en la tibia proximal: en dos casos eran OO, y en el otro una FdE.

No podemos olvidar el hecho de que algunos OOs no duelen durante la noche, aunque sí lo hagan durante el día y con la actividad. En la serie de Kendrick (215), el 39% de sus pacientes con OO no refería dolor nocturno.

Por último, seguimos sin entender por qué hay OO con radiología típica pero que son asintomáticos, indoloros. Sobre todo algunos localizados en falanges y costillas, y varios de ellos con historia de traumatismo previo (383,384,385,386). Sestan (387) describe el caso de un niño de 11 años al que, en una radiografía efectuada tras una caída, se le encontró casualmente un OO típico, aunque no doloroso, en el cuello del fémur. La gammagrafía ósea y la TAC también eran diagnósticas. Dos años después la lesión desapareció.

También se han descrito fracturas de estrés asintomáticas (388).

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6.18.- La inervación en el OO

Cuando se comenzó a estudiar la posible inervación del OO, algunos autores plantearon dudas sobre su existencia, al no identificar fibras nerviosas al microscopio (347). Pero eso fue debido a las dificultades técnicas para su observación. Varios trabajos confirmaron la existencia de múltiples terminaciones nerviosas en los OO (351,352,389).

Los tejidos cancerosos en general, y los tumores óseos en particular no tienen inervación. Si el OO fuera un tumor óseo, no tendría inervación. En 1998 publicó O´Connell (390) un excelente trabajo titulado “Osteoid osteoma: the uniquely innervated bone tumor”. Llegó a esa conclusión tras estudiar con técnicas de inmunohistoquímica 34 osteomas osteoides, encontrando en casi todos ellos tinciones positivas para fibras nerviosas. Hizo también un estudio comparativo con otros 34 tumores óseos diversos, benignos y malignos, y en ninguno de ellos encontró fibras nerviosas en su interior. Sin embargo, siendo O´Connell un patólogo, no se hizo planteamientos etiopatogénicos, sino que llegó a la conclusión de que la inervación del OO podría servir como marcador en diagnóstico diferencial.

Por otro lado, en toda fractura puede verse una gran proliferación de fibras nerviosas (391). Al iniciarse el proceso de consolidación en un foco de fractura se liberan factores neurotróficos, que estimulan una intensa proliferación de tejido nervioso: multitud de axones neoformados invaden el foco y colaboran en la correcta consolidación de la fractura (392).

Ahora, con nuestra nueva teoría, entendemos perfectamente estos hallazgos: el OO es en su origen una fractura, no una neoplasia, y por eso está ricamente inervado.

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6.19.- Cambios cromosómicos en los OO

En 1993 Tarkkanen (393) publicó un amplio estudio citogenético estudiando 249 tumores óseos de diversos tipos: no encontró anormalidades cromosómicas en el OO que analizó, en contraste con los hallazgos patológicos en la gran mayoría del resto de los tumores.

En 1998 Dal Cin (394) presentó el primer caso de un OO con anormalidades cromosómicas. Pero es interesante destacar que en su trabajo investigó citogenéticamente 6 osteomas osteoides, y sólo en uno de ellos (que era un OO recidivado) observó cambios. En ese mismo trabajo también refiere que estudia un osteoblastoma agresivo, en el que encuentra importantes cambios clonales estructurales.

En 2001 Baruffi (395) publicó el hallazgo de alteraciones afectando al cromosoma 22 en algunas células de dos osteomas osteoides.

Más recientemente, en 2005, Shirado (307) ha estudiado dos OO aparecidos en hermanos, realizando análisis citogenéticos, y sorprendentemente no encontró ninguna alteración cromosómica.

Los estudios de citogenética todavía deben superar limitaciones técnicas, principalmente artefactos producidos durante la manipulación de las células, y problemas conceptuales. Sin embargo, está claro que la gran mayoría de los OO estudiados hasta la fecha han sido normales, lo cual es congruente con la etiología no neoplásica del OO.

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6.20.- Coincidencias y confusiones diagnósticas

A la luz de lo ya expuesto, podemos entender algunos casos publicados en los que se asistía con asombro a la coincidencia o confusión entre los diagnósticos de fractura de estrés y OO. Algunos de ellos son bastante ilustrativos.

Soon (396) publicó con el título “Osteoid osteoma alter a stress fracture of the tibia”, el caso de un joven deportista de 18 años, diagnosticado de FdE en la tibia, al que se le cronificaron las molestias. Seis años después se encontró en ese mismo sitio un OO, que fue operado. Los autores de ese trabajo dicen que la FdE pudo actuar como un estímulo (“trigger”) para que se formara la neoplasia. Ahora sabemos que la FdE no se curó porque persistían los estímulos de sobrecarga sobre esa zona, pero que en un momento determinado la configuración de la lesión pasó de ser lineal o planar a ser circular o esférica, formándose el OO. Este caso es muy similar a nuestro caso nº 2 presentado en este trabajo.

Massari (397) presentó el caso de un joven de 20 años con dolor crónico en el dorso del pie, que había comenzado durante el servicio militar. Se le diagnosticó por la clínica y la radiología una FdE del 2º metatarsiano. Tres meses después se le realizó una nueva radiografía, encontrándose un OO típico en esa misma localización, que fue operado, confirmándose el diagnóstico histológicamente.

Fines (302) describe el caso de un paciente enviado al departamento de oncología ortopédica con el diagnóstico preliminar de OO del cúbito: al hacer la historia clínica se encontró que realizaba una actividad torsional repetitiva con ese antebrazo, sospechándose entonces y confirmándose que se trataba de una fractura de estrés.

Murcia refiere (398) que una mujer deportista comenzó a tener dolor en su pierna: se sospechó FdE y dejo de hacer deporte, pero el dolor continuó. Posteriormente se observó un nidus dentro de la reacción perióstica. Se diagnosticó un OO, pero al hacer una TAC se vio una línea de fractura que partía del nidus, confirmándose el diagnóstico inicial y realizándose tratamiento conservador.

De la Cuadra y Albiñana (399) describen 8 casos de FdE en 6 niños. En dos de ellos, el diagnóstico inicial era osteoma osteoide: ambos casos curaron en pocas semanas, por lo que se desechó la posibilidad de que fueran OO.

También es ilustrativo el caso publicado por Farrokh (231) en el que describe un paciente que tenía el antecedente de múltiples contusiones en la pierna. Basándose en la clínica, la gammagrafía ósea y la RM, se llegó al diagnóstico de FdE de la tibia. Pero meses después, debido a la persistencia del dolor, se hizo una TAC que visualizó un nidus. La cirugía consiguió la curación, a la vez que la confirmación histológica de que se trataba de un OO.

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6.21.- Dificultades diagnósticas y errores terapéuticos

Ya se ha citado, al hablar de las dificultades diagnósticas, el caso publicado por Kaiser (34): una mujer tardó 18 años en ser diagnosticada de un OO en su fémur distal. En ese tiempo sufrió dos operaciones por supuesta meniscopatía y atrapamiento nervioso, y fue enviada al psiquiatra.

Muchas otras publicaciones describen casos de pacientes que peregrinan de un especialista a otro, recibiendo diversos diagnósticos incorrectos y realizando tratamientos que no curan su dolor, hasta que al final se encuentra un OO y se opera, terminando definitivamente con el problema (29,64,226,400,401,402,403).

Georgoulis (404) refiere las dificultades para diagnosticar 10 osteomas osteoides localizados cerca de la rodilla: a 4 de los pacientes se les realizaron artroscopias innecesarias.

Cohen (405) publica un caso de una mujer con un OO localizado en la rótula que sufrió 2 artroscopias y una biopsia de fémur antes de sospecharse el OO, que se curó al realizar una biopsia.

Schaefer (406) publica el caso de un joven de 31 años que sufrió un accidente de moto: un mes después comenzó a tener dolor en ingle y muslo, sobre todo al andar, que se aliviaba con naproxeno. El dolor fue empeorando, y a los 6 meses, una RM evidenció edema óseo en el cuello femoral y se hizo el diagnóstico de FdE. Se realizó osteosíntesis con tornillos, pero el paciente siguió con sintomatología dolorosa y restricción funcional. Más de un año después se hizo una TAC que encontró un OO en la región anterior de la base de la cabeza femoral, que fue tratado satisfactoriamente con radiofrecuencia.

Mazlout (407) refiere el caso de un varón de 25 años que, tras un traumatismo deportivo sufrió dolor incapacitante en su tobillo durante 3 años. En ese tiempo se le realizaron múltiples pruebas y tratamientos: al principio se le hizo el diagnóstico de Síndrome de Distrofia Simpática Refleja; posteriormente se hizo el diagnóstico de FdE, y se realizó osteosíntesis del astrágalo con un tornillo. La evolución siguió siendo mala, persistiendo el dolor, y se retiró el tornillo. Al final, en la séptima RM que se le hacía por ese problema, se encontró una imagen de hiperseñal en T2 en el borde dorsal del cuello del astrágalo; este hallazgo condujo a solicitar una TAC que identificó un nidus de OO. Se realizó exéresis quirúrgica de esa lesión, y a los pocos días de la intervención el paciente ya estaba asintomático.

Gaeta (78) refiere el caso de un jugador de baloncesto con dolor nocturno en su cadera: en la TAC y en la RM se veía en el cuello femoral edema óseo, pero no nidus, realizándose el diagnóstico de FdE. Al persistir los síntomas, se realizó otra RM, esta vez dinámica con Gadolinio, visualizándose un pequeño nidus típico. La cirugía fue curativa y el estudio histológico fue informado como OO.

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6.22.- Aumento de la incidencia de OO

En el registro de tumores de la Clínica Mayo, en 1969 el OO representaba el 11% de los tumores benignos (5). Otros autores, como los de la Enciclopedia Médico-Quirúrgica Francesa (408) encontraban un porcentaje del 10%.

Los datos más recientes permiten comprobar una mayor incidencia: el año 2000 la frecuencia de OO en los archivos de la Clínica Mayo había subido hasta el 13% (130). Está claro, por tanto, que la frecuencia de aparición de OO está aumentando.

Esto es lógico si consideramos que cada vez más población y desde más temprana edad practica deporte: el aumento de la frecuencia de aparición de lesiones por sobreuso y de FdE es un hecho también comprobado (409,410,411,412,413).

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6.23.- Aumento de la frecuencia relativa en mujeres

Respecto al género de los pacientes, se suele considerar que la frecuencia relativa de OO es de 2 ó 3 varones por cada mujer (3,5,130); pero con la mayor participación en el mundo laboral y deportivo de las mujeres, se podrá comprobar una modificación de esa relación, disminuyendo la relación o incluso en algunas series de casos invirtiéndose.

Esto es especialmente llamativo en los OO localizados en MS. En la serie de 22 pacientes operados de OO en mano y muñeca publicada por Kalb (414), la mitad eran mujeres. Lo mismo ocurre en el trabajo publicado por Farzan (415): operó 12 OO localizados en la mano, en 6 varones y 6 mujeres. Bilgin (146) presenta 8 pacientes con OO localizados en la mano, de los que 5 eran mujeres y 3 hombres. De Smet (276) revisa 6 pacientes con OO aparecidos en el carpo, y los 6 eran mujeres.

También se ve alterada la proporción habitual en otras localizaciones. Yang (297) revisa todos los casos publicados de OO de la mandíbula, y encuentra que se diagnosticaron 12, 7 mujeres y 5 hombres.

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